Sprawność oburęczna u dzieci z jednostronnym spastycznym porażeniem mózgowym

Cornelia H. Verhage, Floris Groenendaal, Janjaap van der Net, Monique MJ. Van Schooneveld, Linda S. de Vries,

23 sierpnia 2022

692

Tagi: spastyczność

Dzieci z jednostronnie spastycznym porażeniem mózgowym mają obniżoną sprawność oburęczną. Trudniej wykonywać im codzienne czynności, gorzej kolorują rysunki i manipulują drobnymi przedmiotami. Artykuł podejmuje próbę odpowiedzi na pytanie, jakie czynniki decydują o zakresie upośledzenia.

Wprowadzenie

Jednostronne spastyczne porażenie mózgowe (USCP – unilateral spastic cerebral palsy) to neurologiczny problem zdrowotny, charakteryzujący się niepełnosprawnością ruchową generalnie ograniczoną do jednej strony ciała, często ze współwystępowaniem zaburzeń czucia, poznawczych i zachowania oraz padaczki¹. Okołoporodowy niedokrwienny udar mózgu (PAIS – perinatal arterial ischemic stroke) i zawał krwotoczny przykomorowy (PVHI – periventricular haemorrhagic infarction) to dwa różne typy jednostronnego okołoporodowego uszkodzenia mózgu, które w sumie odpowiadają za większość przypadków USCP u dzieci². PAIS doprowadza do USCP w 20-40% przypadków, natomiast u 50-85% dzieci urodzonych przed terminem z PVHI dojdzie do pojawienia się USCP. Dzieci po PAIS lub PVHI, u których nie doszło do rozwinięcia się USCP, często mają łagodne objawy neurologiczne^3-6.

Badania nad USCP zwykle skupiają się na funkcji porażonej kończyny górnej i wpływie tego porażenia na codzienne czynności^7-11. Niepełnosprawność motoryczna porażonej (położonej po stronie przeciwnej do półkuli mózgu z urazem) kończyny górnej i ręki obejmuje m.in. zmniejszoną siłę chwytu i brak ruchów selektywnych (palców). Ponadto także ręka po stronie z urazem mózgu może wykazywać zmniejszenie zręczności precyzyjnych ruchów palców^12,13. Sprawność oburęczną w codziennych czynnościach u dzieci z USCP mierzy się ogólnie przy pomocy informacji uzyskiwanych od rodziców – oceniana jest postrzegana przez rodziców zdolność dziecka do radzenia sobie z czynnościami życia codziennego wymagającymi użycia kończyn górnych^14,15.

Miary subiektywne są ważne dla celów terapeutycznych, lecz nie dostarczają wystarczających szczegółów na temat tych domen sprawności oburęcznej, w których dziecko doświadcza największej niepełnosprawności, i nie pozwalają na przeprowadzanie porównań między pacjentami.

Dane na temat oceny czynności oburęcznych opartej na sprawności u dzieci z PAIS i PVHI, uwzględniające typ uszkodzenia mózgu, są ograniczone. Należy się spodziewać, że dzieci z tych grup mają różną sprawność w zadaniach oburęcznych, ponieważ grupy te różnią się czasem powstania uszkodzenia. Do PAIS najczęściej dochodzi u noworodków donoszonych, a obszarem tego urazu jest kora mózgowa, istota biała i czasem także głęboka istota szara, podczas gdy PVHI dotyka głównie noworodki urodzone przedwcześnie, pojawia się w wieku ciążowym poniżej 33 tygodni i obejmuje głównie istotę białą¹⁶. Wcześniactwo samo w sobie wiąże się z niepełnosprawnościami motorycznymi, poznawczymi i behawioralnymi, które także mogą wpływać na sprawność oburęczną. Dodatkowo szereg badań nad dziećmi z USCP wykazał, że dzieci z PAIS charakteryzują się gorszą funkcją kończyny górnej niż dzieci z PVHI^18,19. Zaburzona sprawność wykonywania czynności oburęcznych może wynikać z jednostronnego upośledzenia kończyny górnej, ale jako że umiejętności motoryczne podlegają procesowi uczenia się, zrozumiałe jest, że istnieje również związek między uczeniem się umiejętności ruchowych a funkcją poznawczą^20,21. Badanie typu follow-up z udziałem dzieci z USCP w wieku co najmniej dziewięciu lat wykazało, że sprawność oburęczna, mierzona w oparciu o dane podawane przez ich opiekunów, poprawiła się wraz ze wzrostem wieku dzieci. Natomiast skuteczność i wykorzystywanie porażonej ręki z czasem się pogorszyły14. Autorzy badania wyrazili przypuszczenie, że wraz z dojrzewaniem dzieci poprawia się ich zdolność uczenia i planowania motorycznego oraz że przyjmują one strategie kompensacyjne w celu wykonywania czynności życia codziennego. Wcześniej autorzy niniejszego badania wykazali, że dzieci z PAIS i PVHI mają zdolności poznawcze poniżej przeciętnej i postawili hipotezę, że oprócz jednostronnej funkcji ręki może to także wpływać na sprawność oburęczną22.

Głównym celem niniejszego badania było sprawdzenie różnic w wynikach sprawności oburęcznej u dzieci z PAIS i PVHI, zarówno u tych, u których rozwinęło się USCP, jak i bez tego problemu zdrowotnego. Celem drugorzędnym było zbadanie związku między sprawnością jednoręczną a funkcją poznawczą w wykonywaniu zadań oburęcznych.

Materiały i metody

Uczestnicy

Do niniejszego badania przekrojowego zrekrutowano dzieci, które wcześniej przyjęto na noworodkowy oddział intensywnej terapii uniwersyteckiego centrum medycznego w Utrechcie między 1991 a 2006 r. U uczestników wybranych do badania follow-up stwierdzono jednostronny okołoporodowy uraz mózgu. Przeszli oni badanie neuropsychologiczne i obszerne badanie funkcji ręki. Kryterium włączającym był PAIS lub PVHI rozpoznany przy pomocy noworodkowego badania MRI lub sekwencjonalnego przezciemiączkowego badania USG w okresie noworodkowym i obecny wiek między 6. a 21. rokiem życia. Kryteria wykluczające były następujące: (1) współpraca niedostateczna, by można było przeprowadzić ocenę, (2) przyjmowanie zastrzyków toksyny botulinowej typu A w ciągu ostatnich sześciu miesięcy przed badaniem i (3) napady padaczkowe nie odpowiadające na leki. Dzieci te były uczestnikami większego badania nad reorganizacją kory mózgowej po okołoporodowym uszkodzeniu mózgu.

Dzieci objęte niniejszym badaniem musiały być w stanie leżeć spokojnie podczas rezonansu magnetycznego i przechodziły także przezczaszkową stymulację magnetyczną (TMS – transcranial magnetic stimulation)23.

Procedura

Funkcję ręki wszystkich dzieci badano przy użyciu tej samej baterii testów niezależnie od faktu, czy u pacjenta doszło do USCP, czy nie. Ocenę uczestnika przeprowadzono podczas jednego dnia i nagrywano ją na kamerze wideo. Na podstawie oceny terapeuta zajęciowy, zaślepiony odnośnie do umiejscowienia uszkodzenia, jego typu i wyników badania neuropsychologicznego, wystawiał wynik w punktach. Rodzice dzieci z USCP wypełniali kwestionariusz systemu klasyfikacji zdolności manualnych (MACS – Manual Ability Classification System)24.

Przed oceną ręki zbadano bierny zakres ruchu nadgarstka i łokcia porażonej kończyny u dzieci z USCP. Badania Dane kliniczne (takie jak wiek ciążowy, płeć, waga urodzeniowa, patologia, porażona strona, leczenie i rozpoznanie USCP) pozyskano z akt medycznych uczestników. Istnienie USCP ustalał neurolog lub neuronatolog wraz z fizjoterapeutą pediatrycznym podczas rutynowego badania, z wykorzystaniem kryteriów Rosenbauma i wsp.1.

W celu zbadania sprawności oburęcznej zastosowano dwa podtesty amerykańskiej wersji testu sprawności motorycznej Bruininks-Oziereckiego, wersja druga (BOT-2)25. Test BOT-2 stanowi ustandaryzowaną baterię wykorzystującą czynności nakierowane na cel do pomiaru szerokiego wachlarza umiejętności motorycznych i jest wiarygodnym narzędziem do stosowania u dzieci z USCP26. Precyzję oburęczną mierzono przy pomocy podtestu precyzji motoryki małej, który składa się z czynności oburęcznych wymagających precyzyjnej kontroli ruchów palców i ręki; zadania obejmowały np. kolorowanie kształtów, rysowanie w obrębie linii, wycięcie koła, wypełnianie kształtów i składanie kartki papieru. Wobec elementów tego podtestu nie stosuje się pomiaru czasu ich wykonywania, a ocena oparta jest na precyzji wykonania, czyli na stwierdzeniu, jak dobrze dziecko zmieściło się w ramach wytyczonych granic. Podtest zręczności manualnej obejmuje koordynację oburęczną przy manipulowaniu małymi przedmiotami. Do jego elementów należy nawlekanie małych klocków na sznurek, sortowanie kart, podnoszenie drobnych monet i przekładanie ich do drugiej ręki. Ten podtest uwzględnia prędkość (czas wykonywania czynności jest mierzony) i sprawdza zręczność oburęczną. Przy obu podtestach do wyliczenia wyników (wartości z-score) użyto danych normatywnych uwzględniających wiek i płeć. Ocena jednostronnej funkcji ręki Lateralizację ręki ustalono przy pomocy holenderskiego kwestionariusza ręczności, który ocenia lateralizację ręki uwidaczniającą się w czynnościach codziennych przy użyciu 10-elementowego kwestionariusza opartego na Edynburskim Kwestionariuszu Ręczności27,28. Lateralizacja ręki określana jest w skali od – 10 do 10. Wynik powyżej 8 oznacza praworęczność, a wynik poniżej – 8 oznacza leworęczność. Pozostałe wyniki uważane są za oburęczność.

Do opisania, jak skutecznie używana jest ręka niedominująca w funkcjonowaniu oburęcznym, wykorzystano test Assisting Hand Assessment, czyli oceny ręki asystującej (AHA, wersja 4.4). Test AHA to właściwy i wiarygodny sposób pomiaru funkcji porażonej ręki u dzieci z USCP w wieku od 18 miesięcy do 12 lat29. Twórcy testu byli uprzejmi udostępnić autorom niniejszego badania wstępną wersję testu AHA dla dzieci starszych, w wieku od 12 do 21 lat. Surowe wyniki AHA skonwertowano na wyniki logitowe (0-100).

Zręczność palców każdej ręki osobno sprawdzano przy pomocy testu zręcznościowego Purdue Pegboard. Użyto danych normatywnych uwzględniających wiek, płeć i ręczność w celu przeliczenia wyników do postaci z-score (wyników standardowych)30,31. Wyniki standardowe poniżej -2,0 traktuje się jako upośledzenie zręczności palców.

Inteligencja ogólna

Iloraz inteligencji badano przy pomocy skali inteligencji Wechslera dla dzieci III lub skali inteligencji Wechslera dla dorosłych III, w zależności od wieku dziecka32,33. Uzyskano wynik IQ inteligencji ogólnej (FSIQ – full-scale IQ) na średnim poziomie 100 i z odchyleniem standardowym w wysokości 15 punktów.

Wyniki

Charakterystyka pacjentów Badaniem niniejszym objęto 52 dzieci w wieku od 6 do 20 lat, spośród których 28 było płci męskiej i u 31 rozpoznano USCP. Według klasyfikacji MACS jedenaścioro dzieci sklasyfikowano na poziomie I, piętnaścioro na poziomie II i pięcioro na poziomie III. U 27 dzieci zdiagnozowano PAIS, a u 25 dzieci rozpoznano PVHI (tabela 1). Wśród dzieci z PVHI nie stwierdzono różnicy w wieku ciążowym między grupą z USCP i bez USCP. Rozpoznanie PAIS i PVHI oparte było o obrazowanie metodą rezonansu magnetycznego przeprowadzone w okresie noworodkowym. U dwojga dzieci nie przeprowadzono badania MRI, ale wykonano sekwencyjne przezciemiączkowe USG pozwalające na postawienie diagnozy, którą potwierdziło badanie obrazowe MRI wykonane w późniejszym okresie dzieciństwa. PAIS najczęściej stwierdzano na terytorium środkowej tętnicy mózgowej (n=25; w gałęzi głównej u 7 dzieci, w gałęzi przedniej u 3 dzieci, w gałęzi tylnej u 1 dziecka, w gałęziach przedniobocznych u 6 dzieci, w gałęzi korowej u 7 dzieci i w dystalnej środkowej gałęzi tętnicy mózgowej u 1 dziecka). U dwojga pozostałych dzieci PAIS stwierdzono na terytorium tylnej (n=1) i przedniej (n=1) tętnicy mózgowej. PVHI umiejscowiony był w obszarze czołowym mózgu u 6 dzieci, w obszarze czołowo-ciemieniowym u 18 dzieci i w obszarze ciemieniowym u jednego dziecka. U 8 dzieci w okresie ponoworodkowym pojawiła się padaczka; napady drgawek częściej obserwowano u dzieci z PAIS (n=6) niż z PVHI. W większości przypadków (n=6) były to napady częściowe proste, które u dwojga dzieci przechodziły w napady wtórnie uogólnione. Jeśli chodzi o pozostałe dwoje dzieci, jedno z nich cierpiało na symptomatyczne napady wieloogniskowe, a u drugiego EEG wykazało elektryczny stan epileptyczny podczas snu wolnofalowego. U wszystkich 31 dzieci z USCP ręką niedominującą była ręka po stronie przeciwnej do urazu mózgu. U 17 spośród 21 dzieci bez USCP ręka po stronie przeciwnej do urazu także była ręką niedominującą. Ośmioro spośród 12 dzieci z urazem w lewej półkuli było leworęcznych i wszystkie dziewięcioro dzieci z urazem w prawej półkuli mózgu były praworęczne.

Wszystkie dzieci miały dostęp do regularnych usług rehabilitacyjnych. Dwoje dzieci z USCP otrzymywało zastrzyki z toksyny botulinowej typu A ponad dwa lata przed badaniem. Dwanaścioro spośród 31 dzieci z USCP wykazywało większe niż 10° ograniczenie biernego zakresu ruchu w jednym lub dwóch stawach. U dziewięciorga dzieci istniały ograniczenia supinacji i pięcioro dzieci wykazywało ograniczenia zgięcia grzbietowego nadgarstka po stronie porażonej.

Wynik FSIQ nie został ustalony dla dwojga dzieci z PVHI i USCP. Jedno z nich wycofało się z badania na wczesnym etapie, a drugie miało dysharmonijny profil IQ, przez co wykorzystanie testu FSIQ nie byłoby wiarygodne. Dzieci te uczęszczały do szkoły ogólnodostępnej.

Sprawność oburęczna i jednostronna funkcja ręki Dzieci z USCP wykazywały słabszą zręczność oburęczną niż dzieci bez USCP. Nie stwierdzono różnic między tymi grupami odnośnie do precyzji oburęcznej. Nie wystąpiły różnice między grupami z obiema patologiami, jeśli chodzi o oburęczną precyzję i zręczność.

U dzieci bez USCP zaobserwowano, że pacjenci z PAIS wykazywali lepszą precyzję oburęczną. Analiza wykazała, że dzieci z USCP i dzieci z PHVI charakteryzowały się słabszą zręcznością oburęczną, co oznacza, że dzieci z PAIS, u których nie doszło do USCP, miały znacząco lepszą precyzję oburęczną niż trzy pozostałe grupy (ryc. 1).

U dzieci z USCP nie stwierdzono znaczących różnic odnośnie do wyników AHA między dziećmi z PAIS i dziećmi z PVHI (tabela 2). Dzieci z USCP miały trudności z wykonaniem testu Purdue Pegboard porażoną ręką. Dwoje na 31 dzieci osiągnęło wynik mieszczący się w normie, 16 miało wynik poniżej -2, a 13 nie było w stanie podnieść ani jednej szpilki. U dzieci bez USCP wystąpił efekt sufitu odnośnie do wyniku AHA ręki niedominującej. Nie stwierdzono znaczących różnic odnośnie do zręczności palców ręki niedominującej między dziećmi z PAIS i PVHI w grupie bez USCP. Zręczność palców ręki dominującej była taka sama u dzieci z USCP, bez USCP i w grupach obu patologii. Gdy połączono grupy obu patologii, ręka po stronie przeciwnej do urazu mózgu wykazywała mniejszą zręczność palców (średnio -2,34; odchylenie standardowe 2,03) w porównaniu z ręką po stronie urazu (średnio -1,06, odchylenie standardowe 1,03). Nie stwierdzono różnic w zręczności palców między ręką przeciwną do strony urazu a ręką po stronie urazu, gdy analizę przeprowadzano osobno dla obu grup (PAIS i PVHI).

W grupie dzieci z PAIS oburęczna precyzja i zręczność były poniżej wyników normatywnych tylko w podgrupie z USCP, podczas gdy w grupie dzieci z PVHI wyniki poniżej normy odnotowano w obu podgrupach (z i bez USCP). U wszystkich dzieci bez USCP zręczność palców ręki niedominującej, mierzona przy pomocy testu Purdue Pegboard, była znacząco niższa w porównaniu z normatywną próbką. Zręczność palców ręki dominującej była słabsza w porównaniu z normą tylko u dzieci z PAIS (tabela 2). Pomiar funkcji poznawczej Analiza wykazała, że dzieci z USCP miały znacząco niższy wynik FSIQ i że w grupie z PHVI widoczny był trend ku niższemu FSIQ. Wynik FSIQ dzieci z PAIS bez USCP nie różnił się od próby normatywnej, podczas gdy w pozostałych trzech grupach był on znacząco niższy od normy (tabela 2).

Czynniki związane ze sprawnością oburęczną

Nie zaobserwowano współliniowości między FSIQ a innymi niezależnymi zmiennymi. U dzieci z USCP zręczność palców ręki dominującej i skuteczność ręki porażonej (mierzona przy pomocy testu AHA) odpowiadały za 51% wariancji w oburęcznej precyzji i zręczności. Dodanie do modelu wyniku FSIQ nie poprawiło go.

U dzieci bez USCP wyniki testu AHA nie miały normalnej dystrybucji ze względu na efekt sufitu. Czworo spośród 21 dzieci (dwoje z PAIS) nie osiągnęło maksymalnego wyniku AHA. Z oburęczną precyzją wiązał się wynik FSIQ oraz skuteczność ręki niedominującej, co odpowiadało za 66% wariancji. Jeśli chodzi o oburęczną zręczność, 72% wariancji mogą wyjaśnić wyniki FSIQ i zręczności palców ręki dominującej.

Omówienie

Sprawność oburęczna Lepszą sprawność oburęczną stwierdzono u dzieci z PAIS, u których nie doszło do jednostronnego spastycznego porażenia mózgowego, i ten korzystny efekt wydaje się być związany z zachowaną funkcją poznawczą. Wedle wiedzy autorów nie opisano jak dotąd związku między FSIQ a sprawnością oburęczną u dzieci z jednostronnym uszkodzeniem mózgu. Ponadto zaobserwowano tutaj, że nawet w przypadkach, gdy nie doszło do USCP, dzieci wykazywały słabszą zręczność palców ręki po stronie przeciwnej do uszkodzenia mózgu w porównaniu z druga ręką, niezależnie od etiologii uszkodzenia. Wyniki zręczności palców skorygowano o wiek i ręczność.

Dane na temat sprawności oburęcznej dzieci z PAIS i PVHI są ograniczone i w większości badań wyniki motoryczne opisane są jedynie jako istnienie USCP lub jego brak, ewentualnie badania takie obejmują dzieci w młodszym wieku4,34,35. Mercuri i wsp.3 mierzyli wyniki motoryczne przy pomocy baterii testów M-ABC-1, z jednym elementem oburęcznym, w grupie dzieci z PAIS w wieku od 4 do 6 lat. Dwoje spośród 16 dzieci bez USCP i troje spośród 6 dzieci z USCP wykazało wyniki poniżej 5. centyla. Ich wyniki stoją w zgodzie z ustaleniami z niniejszego badania, gdzie 2 spośród 14 dzieci bez USCP i 3 spośród dzieci z USCP miało wynik zręczności oburęcznej o wiele poniżej przeciętnego. Roze i wsp.5 badali długoterminowe wyniki motoryczne i poznawcze u dzieci z PVHI. U 16 spośród 21 dzieci rozwinęło się USCP, a funkcję motoryki dużej i motoryki małej opisano przy pomocy Systemu Klasyfikacji Funkcji Motoryki Dużej, systemu klasyfikacji zdolności manualnych (MACS) i badania neurologicznego wg Touwena. Ogólnie stwierdzono nieprawidłowości odnośnie do jednostronnych zdolności manualnych, ale nie podawano osobno wyników dzieci z USCP i bez USCP. Kilka badań nad jednostronną funkcją ręki u dzieci z USCP wykazało, że dzieci z PVHI mają lepszą sprawność porażonej ręki niż dzieci z PAIS18,19. Wyniki te nie znalazły potwierdzenia w niniejszym badaniu. Wyniki testu AHA w tej próbie wahały się od 35 do 100, co jest górną granicą skali AHA. Inaczej było w badaniu autorstwa Holmefur i wsp.18 , które obejmowało więcej dzieci w niższym zakresie skali AHA. Niewiele jest badań nad motoryką, szczególnie małą, u dzieci z PVHI i PAIS bez USCP. W niniejszym badaniu dzieci z PVHI bez USCP wykazywały słabszą precyzję oburęczną oraz miały niższy wynik FSIQ niż dzieci z PAIS bez USCP. A wiadomo że samo wcześniactwo wiąże się z niepełnosprawnościami motorycznymi, poznawczymi i behawioralnymi. Przeprowadzono także obszerne badania nad długoterminowymi wynikami motorycznymi u dzieci ze skrajnym wcześniactwem, lecz dzieci z PVHI często są wykluczane z takich badań17. W przeglądzie systematycznym wielkość efektu wpływu wcześniactwa na umiejętności motoryczne oszacowano na -0,62 dla zręczności manualnej (mierzonej przy pomocy skali M-ABC) i -0,86 dla umiejętności motoryki małej (mierzonej przy pomocy skali BOT-2).

W kohorcie niniejszego badania dzieci z PVHI bez USCP radziły sobie gorzej, jeśli chodzi o precyzję i zręczność oburęczną. Sugeruje to, że choć nie doszło u nich do USCP, PVHI wpływa na ich funkcję ręki. Ponadto autorzy niniejszego badania stawiają hipotezę, że niepełnosprawności poznawcze i behawioralne wynikające z wcześniactwa mogą również same w sobie wpływać na sprawność oburęczną. Dzieci z PAIS i PVHI bez USCP wykazywały podobne zaburzenia zręczności palców reki dominującej i niedominującej w porównaniu z normą.

Nie stwierdzono różnic między grupami o różnych patologiach. Mimo porównywalnej zdolności jednoręcznej jeśli chodzi o zręczność palców obu rąk, dzieci z PAIS wykazywały się lepszą precyzją oburęczną. Wiadomo, że przedwczesne urodzenie i wynikające z niego powikłania noworodkowe wpływają na wyniki neurorozwojowe. Niejawny uraz mózgu związany z wcześniactwem u dzieci z PVHI może wpływać na poziom FSIQ, który z kolei ma wpływ na sprawność oburęczną. Ważną rolę w sprawności oburęcznej u dzieci bez USCP wydaje się odgrywać iloraz inteligencji ogólnej (FSIQ). (…) Autorzy przypuszczają, że lepsze FSIQ przyczynia się do przyjmowania strategii adaptacyjnych wpływających na oburęczną precyzję i zręczność.

Czynniki związane ze sprawnością oburęczną

W niniejszym badaniu stwierdzono, że na oburęczną precyzję i zręczność wpływa zręczność palców ręki dominującej i skuteczność ręki porażonej u dzieci z USCP. Arnould i wsp. pisali, że motoryka duża kończyny górnej ręki dominującej i siła chwytu ręki porażonej tłumaczą 58% wariancji zdolności oburęcznych mierzonych przy pomocy danych podawanych przez opiekuna. Jest to w zgodzie z niniejszym badaniem, gdzie 51% precyzji i zręczności oburęcznej wiązało się ze zręcznością palców ręki dominującej i skutecznością ręki niedominującej. Sugeruje to, że do precyzji i zręczności oburęcznej przyczyniają się także inne czynniki. Dzieci z USCP mogą kompensować utraconą funkcję ręki niedominującej i dominującej przy pomocy wyuczonych strategii adaptacyjnych, które mogą zależeć od motywacji dziecka, umiejętności poznawczych, utrzymywania uwagi lub funkcjonowania wykonawczego.

W niniejszym badaniu poziom FSIQ nie przyczynił się znacząco do sprawności i zręczności oburęcznej u dzieci z USCP, choć widoczny był pewien trend wpływu FSIQ odnośnie do precyzji oburęcznej. U dzieci bez USCP ręka po stronie przeciwnej do urazu mózgu była ręką niedominującą u 17 spośród 21 dzieci. Ośmioro na 12 dzieci z lewostronnym urazem mózgu było leworęcznych, co sugeruje, że umiejscowienie urazu mózgu wpływa na lateralizację, jako że odsetek osób leworęcznych w zdrowej populacji wynosi ok. 10%36. Choć u tych dzieci nie zdiagnozowano USCP, ręka po stronie przeciwnej do urazu była mniej zręczna niż ręka po stronie urazu według wyników badania zręczności palców skorygowanych o wiek i ręczność. Wedle wiedzy autorów badania nie donoszono wcześniej o podobnych wynikach. W innych badaniach z udziałem osób dorosłych i dzieci z USCP donoszono, że integralność drogi korowo-rdzeniowej odgrywa ważną rolę w kontrolowaniu niezależnych ruchów palców12,13. Zręczność palców mierzono przy pomocy testu Purdue Pegboard, który obejmuje ruchy międzypalcowe. W niniejszym badaniu dzieci z USCP miały trudności z wykonaniem testu Purdue Pegboard i 13 spośród 31 dzieci nie było w stanie wykonać go przy pomocy porażonej ręki. Prawdopodobnie u dzieci z PAIS i PVHI, ale bez USCP, może występować także zajęcie drogi korowo-rdzeniowej dające łagodne zaburzenia motoryczne, jednak nie dość nasilone, by skutkować diagnozą USCP. Jako że 17 spośród 21 dzieci w tym badaniu używa ręki po stronie przeciwnej do urazu jako ręki niedominującej, może nie dochodzić do wykrycia zaburzeń zręczności palców. Ważną rolę w sprawności oburęcznej u dzieci bez USCP wydaje się odgrywać iloraz inteligencji ogólnej (FSIQ). FSIQ i zręczność palców ręki dominującej wiązały się znacząco ze zręcznością oburęczną, a FSIQ wraz ze skutecznością ręki niedominującej wiązały się znacząco z precyzją oburęczną. Autorzy przypuszczają, że lepsze FSIQ przyczynia się do przyjmowania strategii adaptacyjnych wpływających na oburęczną precyzję i zręczność. Natomiast niski poziom AHA ręki niedominującej może wpływać niekorzystnie na precyzję oburęczną, a słaba zręczność palców ręki dominującej może niekorzystnie wpływać na zręczność oburęczną.

U dzieci z PAIS i PVHI opisywano zaburzenia poznawcze i problemy z funkcją wykonawczą4,5,21,34. Inaczej niż w niniejszym opracowaniu badania te nie wprowadzały rozróżnienia między wynikami poznawczymi dzieci z USCP i bez USCP, więc wpływ zaburzeń poznawczych na sprawność oburęczną w obu tych grupach nadal nie jest dostatecznie przebadany.

Guillery i wsp.37 sprawdzali manipulację zręcznościową w zadaniu podwójnym u zdrowych osób dorosłych i wykazali, że manipulacja zręcznościowa wiąże się z funkcjami poznawczymi wyższego rzędu podczas planowania i wykonywania. Wynik FSIQ u dzieci z PAIS bez USCP był znacząco lepszy niż u dzieci z USCP. U dzieci z PVHI nie zaobserwowano tego efektu zachowania FSIQ, prawdopodobnie w wyniku wcześniactwa, które jest znanym czynnikiem ryzyka niepełnosprawności poznawczej38.

Ograniczenia

Niniejsze badanie ma pewne ograniczenia. Dzieci nim objęte były w bardzo zróżnicowanym wieku, od 6 do 20 lat. U młodszych dzieci motoryka mała nadal się rozwijała, podczas gdy u dzieci starszych funkcja ręki mogła już osiągnąć swoje maksimum, a u dzieci z USCP mogła nawet zacząć się pogarszać. W celu zminimalizowania efektu wieku wyniki wszystkich pomiarów dostosowano przy użyciu norm uwzględniających wiek.

Innym ograniczeniem jest niewielka liczba dzieci z PVHI bez USCP. Jako że samo wcześniactwo wiąże się z niepełnosprawnościami motorycznymi, poznawczymi i behawioralnymi, ciekawe byłoby porównanie sprawności oburęcznej u dzieci z PVHI bez USCP z przedwcześnie urodzonymi dziećmi bez PVHI, taka grupa kontrolna nie była jednak dostępna.

Sprawność oburęczną mierzono przy użyciu dwóch podtestów BOT-2, które obejmowały dwa spośród 12 elementów jednostronnych (sortowanie kart i umieszczanie szpilek). Wszystkie inne elementy BOT-2 były oburęczne ze zróżnicowaniem ról. W tych zadaniach każda ręka miała inną rolę i wykonywała inne działanie. To zróżnicowanie ról odzwierciedla charakter czynności codziennych, w których ręka niedominująca odgrywa rolę stabilizującą, a ręka dominująca wykonuje rolę manipulacji przedmiotem (np. kolorowanie kształtów podczas przytrzymywania kartki). W czynnościach codziennych ręka dominująca używana jest częściej niż ręka niedominująca. W badaniu nad użyciem rąk w czynnościach codziennych u zdrowych osób dorosłych wykazano, że większość czynności codziennych jest oburęczna, a około 40% jest jednoręczna39. Wedle wiedzy autorów BOT-2 jest jedynym badaniem czynności oburęcznych opartym na sprawności i zatwierdzonym do stosowania u dzieci z USCP. Elementy obu podtestów odzwierciedlają charakter czynności codziennych ze zróżnicowaniem ról; jako że wartości referencyjne (norma) nie mogłyby być wyliczone, gdyby usunięto z podtestów elementy jednoręczne, autorzy zdecydowali się zachować te elementy w zestawie danych. Niniejsza próba badawcza składała się z grupy dzieci z USCP ze stosunkowo łagodnymi ograniczeniami użycia ręki, dlatego też wyniki te mogą się nie nadawać do uogólnienia na dzieci ciężko dotknięte przez USCP. Jako że badanie to stanowi część większego badania, objęto nim jedynie te dzieci, które były w stanie wystarczająco współpracować, by można było przeprowadzić wszystkie oceny, m.in. MRI i przezczaszkową stymulację magnetyczną. Możliwe, że dzieci z cięższymi postaciami USCP mają większe problemy z funkcją ręki i oceną poznawczą.

Wnioski

Niniejsze badanie przekrojowe wykazało lepszą sprawność oburęczną u dzieci z PAIS, u których nie doszło do rozwinięcia się USCP, i udowodniło, że funkcja oburęczna zależy także od funkcji ręki dominującej i FSIQ. U dzieci bez USCP ręka po stronie przeciwnej do urazu mózgu była mniej zręczna w porównaniu z ręką po stronie urazu, a strona urazu wydawała się wpływać na lateralizację. W przyszłych pracach zalecane jest badanie związku między funkcjami wykonawczymi a sprawnością oburęczną u dzieci z PAIS i PVHI.

Bibliografia

P. Rosenbaum, N. Paneth, A. Leviton, et al., A report: thedefinition and classification of cerebral palsy April 2006, DevMed Child Neurol 49 (SUPPL.109) (2007) 8e14, https://doi.org/10.1111/j.1469-8749.2007.tb12610.x.
G. Cioni, B. Sales, P. Paolicelli, E. Petacchi, M. Scusa, R. Canapicchi,MRI and clinical characteristics of children with hemiplegiccerebral palsy, Neuropediatrics 30 (1999) 249e255, https://doi.org/10.1055/s-2007-973499, 05.
E. Mercuri, A. Barnett, M. Rutherford, et al., Neonatal CerebralInfarction and Neuromotor Outcome at School Age EugenioMercuri, Anna Barnett, Mary Rutherford, Andrea Guzzetta, LeenaHaataja, Giovanni Cioni, Frances Cowan and Lilly Dubowitz, 2011.Published online.
S. Chabrier, E. Peyric, L. Drutel, et al., Multimodal outcome at 7years of age after neonatal arterial ischemic stroke, J Pediatr 172(2016) 156e161, https:// doi.org/10.1016/j.jpeds.2016.01.069,e3.
E. Roze, K.N.J.A. Van Braeckel, C.N. van der Veere, C.G.B. Maathuis,A. Martijn, A.F. Bos, Functional outcome at school age of preterminfants with periventricular hemorrhagic infarction, Pediatrics 123(6) (2009) 1493e1500, https:// doi.org/10.1542/peds.2008-1919.
L.S. De Vries, J. Van der Grond, I.C. Van Haastert, F. Groenendaal,Prediction of outcome in new-born infants with arterialischaemic stroke using diffusionweighted magnetic resonanceimaging, Neuropediatrics 36 (1) (2005) 12e20, https://doi.org/10.1055/s-2005-837544.
K. Klingels, I. Demeyere, E. Jaspers, et al., Upper limb impairmentsand their impact on activity measures in children with unilateralcerebral palsy, Eur J Paediatr Neurol 16 (5) (2012) 475e484,https://doi.org/10.1016/ j.ejpn.2011.12.008.
A.M. Ohrvall, A.C. Eliasson, K. L € owing, P. € Odman, L. Krumlinde-Sundholm, Self – € care and mobility skills in children withcerebral palsy, related to their manual ability and gross motorfunction classifications, Dev Med Child Neurol 52 (11) (2010)1048e1055, https://doi.org/10.1111/j.1469-8749.2010.03764.x.
L. Sakzewski, J. Ziviani, R. Boyd, The relationship betweenunimanual capacity and bimanual performance in children withcongenital hemiplegia, Dev Med Child Neurol 52 (9) (2010)811e816, https://doi.org/10.1111/j.1469 – 8749.2009.03588.x.
S.M. Brændvik, A.K.G. Elvrum, B. Vereijken, K. Roeleveld,Relationship between neuromuscular body functions and upperextremity activity in children with cerebral palsy, Dev Med ChildNeurol. Published online (2010), https:// doi.org/10.1111/j.1469-8749.2009.03490.x.
E. Fedrizzi, E. Pagliano, E. Andreucci, G. Oleari, Hand function inchildren with hemiplegic cerebral palsy: prospective follow-upand functional outcome in adolescence, Dev Med Child Neurol 45(2) (2003) 85e91, https://doi.org/ 10.1111/j.1469-8749.2003.tb00910.x.
Y. Bleyenheuft, C.B. Grandin, G. Cosnard, E. Olivier, J.L. Thonnard,Corticospinal dysgenesis and upper-limb deficits in congenital hemiplegia:a diffusion C.H. Verhage, F. Groenendaal, J. van der Netet al. European Journal of Paediatric Neurology 37 (2022) 46e5251 tensor imaging study, Pediatrics 120 (6) (2007) e1502ee1511,https://doi.org/ 10.1542/peds.2007-0394.
J. Duque, Correlation between impaired dexterity and corticospinaltract dysgenesis in congenital hemiplegia, Brain 126 (3)(2003) 732e747, https:// doi.org/10.1093/brain/awg069.
K. Klingels, S. Meyer, L. Mailleux, et al., Time course of upperlimb function in children with unilateral cerebral palsy: a five--year follow-up study, Neural Plast 2018 (2018), https://doi.org/10.1155/2018/2831342.
C. Arnould, M. Penta, J.L. Thonnard, Hand impairments andtheir relationship with manual ability in children with cerebralpalsy, J Rehabil Med 39 (9) (2007) 708e714, https://doi.org/10.2340/16501977-0111.
C.M. Novak, M. Ozen, I. Burd, Perinatal brain injury: mechanisms,prevention, and outcomes, Clin Perinatol 45 (2) (2018) 357e375,https://doi.org/10.1016/ J.CLP.2018.01.015.
J.F. de Kieviet, J.P. Piek, C.S. Aarnoudse-Moens, J. Oosterlaan,Motor development in very preterm and very low-birth-weightchildren from birth to adolescence, JAMA 302 (20) (2009) 2235,https://doi.org/10.1001/jama.2009.1708.
M. Holmefur, A. Kits, J. Bergstrom, et al., Neuroradiology canpredict the € development of hand function in children withunilateral cerebral palsy, Neurorehabil Neural Repair 27 (1) (2013)72e78, https://doi.org/10.1177/ 1545968312446950.
L. Holmstrom, B. Vollmer, K. Tedroff, et al., Hand function inrelation to brain € lesions and corticomotor-projection patternin children with unilateral cerebral palsy, Dev Med ChildNeurol 52 (2) (2010) 145e152, https://doi.org/ 10.1111/j.1469-8749.2009.03496.x.
B. Hoare, M. Ditchfield, M. Thorley, et al., Cognition and bimanualperformance in children with unilateral cerebral palsy: protocolfor a multicentre, cross-sectional study, BMC Neurol 18 (1) (2018)63, https://doi.org/10.1186/ s12883-018-1070-z.
A.S. Gosling, Recent advances in the neuroimaging and neuropsychologyof cerebral palsy, Appl Neuropsychol Child 6 (1) (2017)55e63, https://doi.org/ 10.1080/21622965.2015.1074914.
L.M. van Buuren, N.E. van der Aa, H.C. Dekker, et al., Cognitiveoutcome in childhood after unilateral perinatal brain injury,Dev Med Child Neurol 55 (10) (2013) 934e940, https://doi.org/10.1111/dmcn.12187.
N.E. van der Aa, C.H. Verhage, F. Groenendaal, et al., Neonatalneuroimaging predicts recruitment of contralesional corticospinaltracts following perinatal brain injury, Dev Med Child Neurol 55(8) (2013), https://doi.org/10.1111/ dmcn.12160 n/a-n/a.
A.C. Eliasson, L. Krumlinde-Sundholm, B. Rosblad, et al., TheManual Ability € Classification System (MACS) for children withcerebral palsy: scale development and evidence of validity andreliability, Dev Med Child Neurol 48 (2006) 549, https://doi.org/10.1017/S0012162206001162, 07.
R.H. Bruininks, B.D. Bruininks, BruininkseOseretsky Test of MotorProficiency, second ed., 2005.
C. Selves, Reliability and concurrent validity of the bruininks-oseretskytest in children with cerebral palsy, Biomed J Sci Tech Res 18(5) (2019), https:// doi.org/10.26717/bjstr.2019.18.003226.
J.W. Van Strien, Vragenlijst voor Handvoorkeur. Ned TijdschrPsychol. 47 (2) (2002) 88e92.
R.C. Oldfield, The assessment and analysis of handedness: theEdinburgh inventory, Neuropsychologia 9 (1) (1971) 97e113,https://doi.org/10.1016/ 0028-3932(71)90067-4.
L. Krumlinde-Sundholm, M. Holmefur, A. Kottorp, A.C.Eliasson, The Assisting Hand Assessment: current evidence ofvalidity, reliability, and responsiveness to change, Dev Med ChildNeurol 49 (4) (2007) 259e264, https://doi.org/ 10.1111/j.1469-8749.2007.00259.x.
V. Mathiowetz, S.L. Rogers, M. Dowe-Keval, L. Donahoe, C. Rennells,The Purdue pegboard: norms for 14 – to 19-year-olds, Am JOccup Ther Off Publ Am Occup Ther Assoc 40 (3) (1986) 174e179,https://doi.org/10.5014/ ajot.40.3.174.
C. Arnould, Hand Functioning in Children with Cerebral Palsy,2006, p. 128, https://doi.org/10.3389/fneur.2014.00048.Published online.
D.W. Wechsler, Wechsler Intelligence Scale for Children, third ed.,Hartcourt Assessment, Dutch Adaptation, 2005.
D.W. Wechsler, Wechsler Adult Intelligence Scale, third ed., Swets& Zeitlinger, Dutch Adaptation, 2005.
M. Dunbar, A. Kirton, Perinatal stroke: mechanisms, management,and outcomes of early cerebrovascular brain injury, Lancet ChildAdolesc Heal 2 (9) (2018) 666e676, https://doi.org/10.1016/S2352-4642(18)30173-1.
S. Loo, P. Ilves, M. M ~ annamaa, et al., Long-term neurodevelopmentaloutcome € after perinatal arterial ischemic stroke andperiventricular venous infarction, Ec 22 (6) (2018) 1006e1015,https://doi.org/10.1016/j.ejpn.2018.07.005.
S.M. Scharoun, P.J. Bryden, Hand preference, performance abilities,and hand selection in children, Front Psychol 5 (FEB) (2014)1e15, https://doi.org/ 10.3389/fpsyg.2014.00082.
E. Guillery, A. Mouraux, J.-L. Thonnard, V. Legrain, Mind your grip:even usual dexterous manipulation requires high level cognition,Front Behav Neurosci 11 (2017), https://doi.org/10.3389/fnbeh.2017.00220.
D. Wolke, V.Y.C. Strauss, S. Johnson, C. Gilmore, N. Marlow, J.Jaekel, Universal gestational age effects on cognitive and basicmathematic processing: 2 cohorts in 2 countries, J Pediatr 166 (6)(2015) 1410e1416, https://doi.org/ 10.1016/j.jpeds.2015.02.065,e2.
S.L. Kilbreath, R.C. Heard, Frequency of hand use in healthy olderpersons, Aust J Physiother 51 (2) (2005) 119e122, https://doi.org/10.1016/S0004-9514(05) 70040-4.